CONCLUSIONI - L’uso della Brief Observation Of Social Communication Change (BOSCC) nei Disturbi dello Spettro dell’Autismo

Discussione

La ricerca sull’intervento precoce per i Disturbi dello Spettro dell’Autismo necessita di una misura di outcome che possa rilevare il cambiamento a breve termine nei sintomi core di ASD. Obiettivo di questo studio è esplorare l’utilizzo della Brief Observation of Social Communication Change per misurare il cambiamento, verificare la possibilità di applicazione da parte di personale non esperto nella diagnosi di ASD, analizzare la sensibilità al cambiamento, confrontare il cambiamento misurato alla BOSCC con quello misurato con altri strumenti solitamente utilizzati per la misurazione dell’outcome, verificare la correlazione tra BOSCC ed altri strumenti, analizzare il cambiamento misurato a livello individuale ed a livello di singoli item.

I risultati confermano la possibilità di applicazione dello strumento da parte di personale non esperto nella diagnosi di ASD ma formato sull’utilizzo e sulla codifica della BOSCC; io stessa ho svolto la codifica della BOSCC sulle videoregistrazioni acquisite all’Istituto di Riabilitazione di Calambrone dopo aver seguito un corso sulla

BOSCC tenuto da una delle autrici dello strumento, Costanza Colombi, e dopo aver raggiunto con lei l’attendibilità di codifica. Questo risponde al proposito di Grzadzinski, Carr, Colombi, McGuire, Dufek, Pickles e Lord (2016) di fornire uno strumento che non richieda né il giudizio da parte di genitori e caregiver, che può alterare l’attendibilità della valutazione (Anagnostou et al., 2015), né l’impiego di personale medico altamente formato e di tempo per la somministrazione e la codifica, che limita l’utilizzo di strumenti come la ADOS su campioni numerosi (Anagnostou et al., 2015).

L’analisi della sensibilità al cambiamento, nonostante il campione molto piccolo, mostra una tendenza verso la significatività. Come nello studio di Kitzerow del 2016, abbiamo riscontrato un maggiore cambiamento dei punteggi BOSCC Total Score e BOSCC SC rispetto al punteggio BOSCC RRB. Nello studio di Pijl del 2018, al contrario, è stato riscontrato un cambiamento significativo nell’area RRB e nessun cambiamento nell’area SC. Kitzerow ipotizza che questo pattern di cambiamento possa dipendere dal tipo di trattamento utilizzato; nel suo studio infatti, veniva implementato un modello basato sul miglioramento dei comportamenti socio- comunicativi, e non sulla riduzione dei comportamenti ristretti e ripetitivi; è possibile che questa spiegazione si applichi anche alla nostra ricerca, in quanto entrambi i modelli di trattamento implementati con i nostri partecipanti (ESDM e DIR/floortime) hanno un focus sui comportamenti socio-comunicativi.

La misura del cambiamento con gli altri strumenti utilizzati ha mostrato differenze statisticamente significative per alcune sottoscale VABS e PVB; questi strumenti appaiono quindi sensibili al cambiamento; infatti, come riportato dall’articolo di Grzadzinski (2016), l’uso di questi strumenti come misure di outcome per gli ASD è frequente, tuttavia essi misurano costrutti diversi (funzionamento adattivo e competenze linguistiche) da quelli che dobbiamo valutare per verificare l’effetto di un intervento sugli ASD, ovvero la sintomatologia core. Il questionario SCQ per la misurazione dei comportamenti sociocomunicativi non ha mostrato differenze significative tra T0 e T1, in linea con i risultati degli studi precedenti (McConachie et al., 2015) sulla sua mancanza di sensibilità al cambiamento.

Non sono emerse, nella nostra analisi, correlazioni significative tra il cambiamento misurato alla BOSCC e quello misurato con altri strumenti, come in tutti i precedenti studi sulla BOSCC (Grzadzinski et al., 2016; Kitzerow et al., 2016; Pijl et al., 2018); questo dato, come afferma Grzadzinski (2016) non deve essere considerato scoraggiante, poichè l’obiettivo della BOSCC è la valutazione globale del cambiamento nei comportamenti socio-comunicativi, che non ci aspettiamo sia fortemente correlato al cambiamento nelle competenze cognitive e adattive.

Il cambiamento misurato con la BOSCC non correla con le caratteristiche iniziali dei partecipanti. Questo conferma i risultati di Kitzerow del 2016, e mostra un vantaggio della BOSCC rispetto ad altri strumenti di valutazione dei sintomi core i cui risultati, in alcuni studi, sono stati significativamente influenzati dall’età, dal livello linguistico e dallo sviluppo cognitivo, come ad esempio la ADOS (Gotham et al., 2007) o la ADI- R (Hus e Lord, 2013).

L’analisi del cambiamento a livello individuale ha permesso di individuare, come nello studio di Pijl (2018) un gruppo di bambini che hanno mostrato una diminuzione del punteggio BOSCC (N=7), ed un gruppo che ha mostrato un aumento (N=3). Identificando i due gruppi come responders e non-responders, abbiamo osservato differenze nelle caratteristiche iniziali dei due gruppi, ma non è stato possibile condurre analisi statistiche poichè il gruppo non responders è costituito da soli 3 elementi.

A T0, i non-responders mostravano in media punteggi maggiori in tutte le sottoscale VABS (differenza media di 10,98), punteggi maggiori alle sottoscale PVB Comprensione (differenza di 77,76) e Produzione (differenza di 12,81), e punteggi minori alla sottoscala PVB Gesti (differenza di 6,52); l’età media dei responders supera di circa 4 mesi quella dei non responders. Queste differenze non emergono in alcun altro studio sulla BOSCC, e potrebbero dipendere dalla piccola numerosità dei due gruppi (B-r = 7; B-nr = 3).

Il gruppo responders, come nello studio di Pijl (2018), mostrava a T0 un punteggio BOSCC Score Total maggiore (ovvero sintomi più gravi); si può ipotizzare, come scrivono gli stessi Autori, che i bambini con punteggi minori (sintomi meno gravi) a T0, avessero meno spazio di miglioramento. In generale, si osserva che i bambini con sintomi iniziali più gravi sembrano avere più probabilità di mostrare cambiamento alla BOSCC.

Inoltre, i BOSCC-responders hanno mostrato incrementi maggiori alla VABS Comunicazione Ricettiva, Comunicazione Espressiva e Relazioni Interpersonali e nelle scale Comprensione e Produzione di parole del PVB; questo suggerisce, come scrive Grzadzinski (2016), che su campioni più numerosi la BOSCC potrebbe mostrare convergenza con tali strumenti.

I non-responders hanno mostrato, in media, una riduzione del punteggio SCQ (riduzione di 5,3 punti), che si è invece mantenuto stabile nei responders (aumento di 0,16 punti). Dato che anche a livello di gruppo il risultato si è mantenuto stabile, e che diversi studi confermano la stabilità nel tempo dell’SCQ (McConachie et al., 2015), possiamo ipotizzare che la riduzione osservata nei nostri non responders sia dovuta al campione molto piccolo (N=3).

Ln linea con i risultati di Kitzerow (2016), alcuni item si sono rivelati nella nostra analisi particolarmente sensibili al cambiamento, ovvero Vocalizzazioni Socialmente Dirette e Contatto Oculare.

Limiti dello studio

Il nostro studio ha incontrato nel suo svolgimento alcuni limiti relativi alla bassa numerosità del campione, ma anche difficoltà dovute all’emergenza sanitaria che ha interessato l’Italia. A causa delle restrizioni indicate per la prevenzione della diffusione del virus SARS-CoV-2, non è stato possibile somministrare per tutti i bambini tutti i questionari e le interviste ai genitori, e un bambino è stato escluso dallo studio perché non è stato possibile ripetere la valutazione BOSCC. Inoltre, il

trattamento che era stato proposto ai bambini inizialmente, è stato in alcuni casi modificato e somministrato per via telematica. Infine, le restrizioni agli spostamenti ed alle attività quotidiane delle famiglie, durate per un lungo periodo, potrebbero aver determinato cambiamenti nel comportamento dei bambini o dei genitori che potrebbero aver influito sulle valutazioni; possiamo ipotizzare, ad esempio, che l’obbligo per i genitori di utilizzare la mascherina per coprire naso e bocca nel contesto di valutazione a T1, possa aver influito sulla frequenza e sulla qualità delle espressioni facciali dei bambini, e che possa quindi aver reso la valutazione dell’item Espressioni facciali meno rappresentativa del comportamento abituale dei partecipanti. Altri studi su campioni più numerosi potranno approfondire i nostri risultati.

CONCLUSIONI

In conclusione, i risultati di questo studio confermano parte dei risultati finora ottenuti dalla ricerca sulla BOSCC. La BOSCC si è dimostrata uno strumento applicabile nel nostro contesto (l’Istituto di Riabilitazione di Calambrone dell’IRCCS Fondazione Stella Maris), che richiede meno tempo e personale qualificato degli altri strumenti di valutazione dei sintomi core, e utilizzabile per misurare il cambiamento. Ulteriori studi su campioni più numerosi potranno confermarne la sensibilità al cambiamento già rilevata da diversi studi e la possibilità di un utilizzo diffuso a più siti di ricerca e più contesti. Questo potrà consentire un confronto tra studi di efficacia e condurre all’identificazione degli interventi riabilitativi più efficaci e dei loro moderatori, e a pianificare interventi mirati in base alle caratteristiche individuali per le quali ciascun intervento ha maggiore efficacia.